A leishmaniose é uma doença zoonótica e sistêmica, causada por protozoários do gênero Leishmania spp. Nas Américas, sua transmissão ocorre por flebotomíneos, sendo os cães os principais hospedeiros. A enfermidade apresenta duas formas clínicas: tegumentar e visceral. A forma visceral, associada à infecção por Leishmania infantum, cursa com sinais clínicos como perda de peso, linfadenomegalia, lesões oculares e cutâneas, esplenomegalia e, menos frequentemente, manifestações musculoesqueléticas, como atrofia muscular, claudicação, poliartrite e miopatias inflamatórias focais ou difusas. O presente trabalho objetiva relatar um caso de miosite nodular granulomatosa crônica associada à infecção por Leishmania spp. Foi atendido no Hospital Veterinário da UNIPAMPA uma cadela inteira, da raça Dogo Argentino, com um ano de idade e 30 kg, apresentando queixa de emagrecimento e presença de neoformação em região lombar dorsal, com evolução de 15 dias. Ao exame físico, observou-se nodulação cutânea, firme, não aderida, não ulcerada, indolor à palpação, medindo aproximadamente 5×3×2 cm. Foram realizados exames complementares, incluindo hemograma e bioquímicos, que evidenciaram anemia não regenerativa leve e hiperproteinemia. A ultrassonografia abdominal e da região lombar revelou esplenomegalia, linfadenomegalia e imagem sugestiva de processo inflamatório local na região nodular. Radiografias torácica e da coluna não evidenciaram processo metastático, e a citologia da massa foi inconclusiva. Diante da suspeita clínica de leishmaniose, endêmica na região, foi solicitada sorologia por imunofluorescência indireta, cujo título foi reagente em 1:640 (referência: ?1:40). Devido à rápida evolução do nódulo, optou-se pela biópsia excisional do mesmo marginal, sendo realizada síntese da ferida com reconstrução geométrica em X, devido à extensão do defeito. Durante o transoperatório, observou-se invasão muscular, intenso edema e sangramento difuso tecidual. O material excisado foi encaminhado para análise histopatológica, a qual constatou que a lesão se tratava de miosite nodular granulomatosa crônica, associada a amastigotas com morfologia consistente com Leishmania spp. Em cães com leishmaniose visceral, a perda de peso está relacionada à anemia, má absorção intestinal e nefropatia. As alterações musculoesqueléticas descritas incluem inflamação granulomatosa ou linfoplasmocitária, necrose, degeneração muscular e deposição de imunocomplexos. Embora o comprometimento muscular seja frequentemente observado em análises histológicas de cães infectados, manifestações clínicas musculares são consideradas raras. A patogenia dessas alterações permanece pouco esclarecida, sendo atribuída a fatores como ação direta do parasita nos tecidos, resposta imune celular e humoral exacerbada, além do estado catabólico decorrente da infecção. Há evidências de que a miosite é causada por resposta autoimune desencadeada por mimetismo molecular, na